Odontogenic keratocyt tumor (KCOT) merupakan tumor jinak odontogenik yang memiliki sifat rekurensi yang sangat mudah. Awalnya jenis tumor ini tergolong ke dalam kista odontogenik, akan tetapi pada tahun 2014 berubah menjadi tumor jinak karena sifatnya yang ekspansif, destruktif dan memiliki kecenderungan high recurrence. Secara radiografi gambarannya menyerupai ameloblastoma sehingga secara sangat sulit dibedakan terutama apabila lesi tunggal. Dilaporkan seorang laki-laki berusia 16 tahun datang ke RGSM dengan keluhan benjolan di pipi kanan sejak 1 tahun yang lalu. Pemeriksaan ekstraoral teraba adanya benjolan kenyal, bergerak, tidak sakit dan tidak ada tanda-tanda peradangan dengan diameter 3-4 cm dimulai dari area sendi temporomandibula (STM) kanan hingga superior mandibula. Pemeriksaan dilakukan dengan menggunakan panoramik serta CBCT. Berdasarkan pemeriksaan terlihat lesi radiolusen sangat luas yang menyebabkan STM kanan dan daerah tuberositas kanan menghilang. Lesi sangat luas dan dicurigai sebagai ameloblastoma. Diketahui pada usia 10 tahun pasien pernah mengalami KCOT di regio mandibula anterior dan kanan yang diterapi dengan marsupialisasi, sehingga dicurigai lesi ini adalah kekambuhan dari KCOT. Disimpulkan bahwa lesi merupakan ameloblastoma dengan karakteristik KCOT masih tergambar di dalam jaringan. Hal ini mungkin disebabkan recurrent pasca marsupialisasi KCOT, sehingga terbentuk pencampuran jaringan. Unicystic ameloblastoma dan KCOT tidak dapat dibedakan secara spesifik dengan pemeriksaan radiografi, oleh karena itu pemeriksaan histopatologi tetap harus dilaksanakan.